A infeção ou inflamação da mucosa do seio maxilar é referida como sinusite maxilar. A sinusite odontogénica corresponde a cerca de 10-12% dos casos de sinusite maxilar, sendo a cárie, a doença periodontal, os cistos odontogénicos e a iatrogenia as causas da patologia. Cistos dentígeros são lesões ósseo-destrutivas, classificados como cisto odontogénico de desenvolvimento. Tais lesões podem alcançar grandes proporções e, quando localizadas no interior do seio maxilar, podem apresentar sintomatologia de sinusite. O presente trabalho tem por objetivo relatar o caso de uma paciente do sexo feminino que apresentava um cisto dentígero de grandes proporções associado a terceiro molar incluso no interior do seio maxilar esquerdo, com sintomatologia de sinusite, bem como discutir as características clínicas e radiográficas. O tratamento cirúrgico foi feito sob anestesia geral, com enucleação completa da lesão pela técnica de Caldwell-Luc e o controlo pós-operatório de 12 meses permitiu neoformação óssea sem reincidência da lesão e livre de complicações cirúrgicas.