Febre Maculosa é doença infecciosa febril aguda, causada por bactérias gram negativas intracelulares obrigatórias do gênero Rickettsia, transmitida por meio de carrapatos. As manifestações clínicas podem variar de quadros leves a letais, sendo meningoencefalite uma manifestação grave com alta morbimortalidade. Relatamos o caso de paciente masculino, 35 anos, trabalhador rural, hígido. Participou de pescaria em 24/08/21. No dia 01/09/21 iniciou cefaleia holocraniana, vômitos, diarreia e inapetência. Procurou atendimento médico, foi liberado para domicílio com suspeita de COVID-19 e propedêutica foi negativa para SARS-COV-2. Em 06/09/21 apresentou piora da cefaleia, sonolência e febre alta. Foi internado e exames laboratoriais constaram leucocitose (23.200 cels/mm3, 32% bastonetes) trombocitopenia (93.000 cels/mm3), elevação de transaminases (TGO 167ui/L, TGP 136ui/L). Ao exame físico foi encontrado carrapato em dorso, cuidadosamente retirado, e iniciado tratamento empírico para Rickettsiose com doxiciclina em 06/09/21. Em 08/09/21 apresentou rigidez de nuca, abaixamento de nível de consciência, crises convulsivas reentrantes, desvio conjugado do olhar para baixo e nistagmo horizontal bilateral. Foi intubado e encaminhado ao Centro de Terapia Intensiva do Hospital Eduardo de Menezes com hipótese diagnóstica de meningoencefalite por Rickettsia e iniciado tratamento para status epilepticus. Em 08/09/21 tomografia de crânio evidenciou apagamento de sulcos, compatíveis com hipertensão intracraniana, e Liquor: proteínas 207mg/dL, glicose 50mg/dL (sérica 97mg/dl), 720 leucocitos, 77% polimorfonuclear, sem crescimento de microorganismos. Após 9 dias de tratamento, liberado resultado de RT-PCR para Rickettsia positivo, confirmando o diagnóstico de Febre Maculosa. Paciente teve melhora clínica e laboratorial e alta do CTI acordado e sem sinais neurológicos focais. Febre Maculosa tem apresentações clínicas diversas. Exantema é considerado sinal importante para o diagnóstico, por se manifestar em mais de 90% dos casos após cinco dias de doença. Quando ausente, a hipótese de Febre Maculosa não costuma ser aventada, o que atrasa o diagnóstico e aumenta a letalidade. No caso relatado, com manifestações neurológicas e sem observação de exantema, a suspeição baseada na apresentação clínica-epidemiológica, com a devida atenção à definição do MS, conduziu ao tratamento empírico sem que fosse necessário esperar por confirmação laboratorial.