Latar Belakang : Kejadian penyakit genetik di Banyumas semakin meningkat. Hal ini ditandai dengan prevalensi gen pembawa penyakit thalasemia sebanyak 8% dari setiap penduduk sehat. Kejadian ini menandakan wilayah banyumas rentan terhadap penyakit genetik. Sebagian besar penyakit genetik tidak dapat disembuhkan. Tetapi dapat dicegah dengan skrining genetik dan premarital. oleh karena itu pengetahuan, sikap dan perilaku skrining genetik ini penting. Salah satu pengaruhi ketiganya ini adalah tingkat pendidikan. Sehingga penelitian ini perlu dilakukan. Tujuan: Untuk mengetahui hubungan antara tingkat pendidikan masyarakat dengan pengetahuan, sikap, dan perilaku skrining genetik dan premarital di Kabupaten Banyumas. Metode: penelitian ini menggunakan rancangan cross sectional dengan jumlah responden 400 orang. Metode penelitian  yang digunakan untuk penelitian adalah purposive sampling dan pengambilan data menggunakan kuesioner hubungan antara tingkat pendidikan dengan pengetahuan, sikap, dan  perilaku Skrining Genetik dan Premarital. Uji hipotesis penelitian ini dengan uji korelasi rank spearman. Hasil : Penelitian ini menunjukan terdapat hubungan yang signifikan antara tingkat pendidikan dengan pengetahuan dengan p-value (p=0,005), tidak terdapat hubungan yang signifikan antara tingkat pendidikan dengan sikap dengan p-value (p=0,454), dan tidak terdapat hubungan yang signifikan antara tingkat pendidikan dengan perilaku dengan p-value (0,927). Kesimpulan : Terdapat hubungan yang signifikan antara tingkat pendidikan terhadap pengetahuan skrining genetik dan premarital (P value<0,05) dan Tidak terdapat hubungan yang signifikan antara tingkat pendidikan dengan sikap dan perilaku skrining genetik dan premarital (P Value >0,05).