Introdução. Este estudo aborda um caso de trombólise venosa em paciente com estimulação cerebral profunda (DBS). Relato de caso. Mulher, 57 anos, com hemiparesia completa à direita, disartria, NIHSS 12 e Glasgow 15. Antecedentes de doença de Parkinson com diagnóstico aos 37 anos, e tratamento com DBS no núcleo subtalâmico bilateral, em uso de L-dopa/carbidopa e entacapone. Realizada trombólise venosa com 4 horas e 40 minutos do início dos sintomas. No dia seguinte apresentava NIHSS 11 e Glasgow 15. Conclusão. Ainda, não há critérios estabelecidos na literatura que garantam a segurança, nem as contraindicações que inviabilizem a trombólise venosa em portadores de DBS. No entanto, o uso dessa terapia no caso apresentado se mostrou eficaz e segura.