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La hiperostosis se define como un aumento de masa ósea por unidad de volumen. Aunque puede responder a muy diversas causas, se observa típicamente en las zonas adyacentes a tumores o a infecciones crónicas (1). La hiperostosis craneal secundaria a infiltración neoplásica de médula ósea y duramadre es una forma infrecuente de presentación de neoplasias. Aportamos un caso en el cual la hiperostosis craneal ha sido la manifestación de debut de un adenocarcinoma metastático de primario desconocido. CASO APORTADOMujer de 68 años con cefalea de un año de evolución y protusión frontal. Presentaba antecedentes de diabetes mellitus tipo 2, HTA, asma bronquial extrínseca y osteoporosis.El cuadro comenzó con cefalea localizada en cara y hemicráneo derecho, detectándose aumento de la VSG y anemia, por lo que se inició tratamiento empírico con glucocorticoides ante la sospecha de una arteritis temporal. En aquel momento no se realizó biopsia de dicha arteria. Cuatro meses más tarde la paciente sufrió pérdida de visión bilateral. En el examen oftalmoscópico existían signos de hipertensión intracraneal. Se realizó RMN cerebral que mostró engrosamiento difuso de calota y meninges. Analíticamente persistía la anemia, con tendencia a macrocitosis. En el análisis del LCR se halló hiperproteinorraquia (seguía en tratamiento con corticoides) y no se objetivaron células malignas. Tras realizarse biopsia de la arteria temporal se descartó la existencia de arteritis y fue remitida a nuestro hospital para completar estudio.A la clínica antes referida se asociaron crisis de sacudidas en hemicuerpo derecho que cedieron con clonazepam, alucinaciones visuales complejas, cambios en el carácter con mayor irritabilidad y pérdida de memoria reciente.La exploración física general mostraba una paciente apirética, con palidez cutáneo-mucosa, protusión frontal derecha y con signos cutáneos de hipervascularización craneal. Presentaba edema en ambos párpados y ptosis palpebral derecha (Fig. 1). No se palpaban adenopatías. La auscultación cardiopulmonar era normal. A nivel neurológico estaba desorientada temporalmente y apática. Presentaba fatigabilidad muscular. Puntuó 19 sobre 30 en el Mini-mental test. Se objetivó disminución de agudeza visual en ambos ojos, en mayor [0212-7199 (2004) RESUMENLa hiperostosis es un aumento de masa ósea por unidad de volumen de etiología muy diversa. Presentamos el caso de una mujer de 68 años con hiperostosis craneal que debutó con clínica de protusión frontal derecha, cefalea y sintomatología neurológica. Las pruebas de imagen demostraron la existencia de hiperostosis de calota con afectación meníngea, sin lesiones cerebrales ni células malignas en líquido cefalorraquídeo. Los datos analíticos eran inespecíficos. La biopsia craneal mostró amplia infiltración neoplásica por adenocarcinoma metastásico tanto en hueso como en meninges. No se localizó el tumor primario tras realizarse TAC y mamografía.