La infección de la derivación ventriculoperitoneal es una de las complicaciones más frecuentes en este procedimiento. Vibrio cholerae O1 y O139 es una bacteria gram negativa conocida principalmente por ser la responsable del cólera epidémico. No obstante, existen serotipos no O1/ no O139 capaces de causar afecciones extraintestinales, entre ellas se han reportado casos de neuroinfección. Presentamos el caso de una paciente con 9 meses de edad que posterior a la colocación de una derivación ventriculoperitoneal como tratamiento de hidrocefalia obstructiva congénita, presentó un cuadro de neuroinfección y el síndrome de malfunción valvular; se pudo aislar la Vibrio cholerae no O1/ no O139 en el líquido cefalorraquídeo y en la punta del catéter. Es el primer reporte en la literatura en la que se aísla la Vibrio cholerae no O1/ no O139 en líquido cefalorraquídeo secundario a infección de una derivación ventriculoperitoneal.