OBJETIVO: Delinear o perfil epidemiológico dos casos atendidos com microcefalia em uma maternidade de alto risco no estado de Sergipe no ano de 2015. MATERIAIS E MÉTODOS: Trata-se de um estudo descritivo quantitativo dos casos de microcefalia em nascidos vivos de mães residentes no estado de Sergipe. Foi desenvolvido em uma maternidade pública de referência para gestantes e recém-nascidos de alto risco do município de Aracaju - Sergipe. A amostra selecionada por conveniência foi composta por 57 prontuários de casos de recém-nascidos microcefálicos. RESULTADOS: Em relação ao perfil dos recém-nascidos, 56,14% eram do sexo feminino, 85,96% tinham perímetro cefálico <32 cm, 82,45% Ápgar1` ≥ 7, 92,98% Ápgar 5 ≥7 e  82,45% peso normal (2500-3999g). Quanto às características sociodemográficas das genitoras,  49,12% tinham entre 21 a 30 anos, 96,49% raça/cor parda,  26,3% ensino fundamental incompleto e  77,19% ocupação de doméstica. Durante o pré-natal, 8,77% realizaram exames de STORCH, 7,01% o exame de zika vírus, 8,77% exame para chikungunya e 3,50% sorologia para dengue. Em 2015, a microcefalia no estado foi considerada emergência de importância nacional. CONCLUSÃO: Houve predomínio de recém-nascido do sexo feminino e com perímetro cefálico <32. A maioria das genitoras eram adultas e com baixas condições socioeconômicas.