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Parmi les complications thrombotiques de la maladie cœliaque l'occlusion de la veine centrale de la rétine a été exceptionnellement décrite. Nous rapportons l'observation d'une patiente âgée de 27 ans chez qui le diagnostic de maladie cœliaque a été porté dans le cadre du bilan étiologique d'une occlusion de la veine centrale de la rétine. L'interrogatoire ne révélait pas de diarrhée chronique ou de douleurs abdominales. La présence d'un amaigrissement, d'une anémie ferriprive et d'une hypocholestérolémie ont permis l'orientation vers la maladie cœliaque. La positivité des anticorps anti endomysium et la biopsie duodénale montrant l'atrophie villositaire confirmaient ce diagnostic. Le régime sans gluten associé à un traitement par aspirine avait partiellement amélioré l'acuité visuelle chez notre patiente. Cette présentation atypique de la maladie cœliaque souligne la diversité des manifestations extra-digestives au cours de cette maladie et l'intérêt de penser à la maladie cœliaque même lorsque ces manifestations sont inaugurales.

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