Ekstraoral fistüller özellikle deri lezyonları, tüberküloz, osteomiyelit gibi birçok farklı oluşumla karıştırılmakta ve bunun sonucunda hastalara etkisiz tedaviler uygulanabilmektedir. Bu olgularda yanlış teşhis ve tedavinin önlenmesi amacıyla ayırıcı tanı çok dikkatli yapılmalıdır. Bu çalışmanın amacı, odontojenik enfeksiyon kaynaklı ağız dışı fistülizasyonun dental teşhis ve tedavi seçeneklerini özetlemektir. Sistemik hastalığı bulunmayan 22 yaşındaki erkek hasta sol üst çene bölgesinde gelişen ekstraoral fistül nedeniyle Sivas Cumhuriyet Üniversitesi Diş Hekimliği Fakültesi'ne başvurmuştur. Kliniğimize başvuran hastadan alınan dental anamnezde 26 numaralı dişine 2 yıl önce başka bir kurumda kök kanal tedavisi yaptırdığı öğrenilmiştir.Hasta öncelikli olarak dermatoloji kliniğine başvurmuştur. Dermatoloji kliniğinde herhangi bir tedavi uygulanmayan hastanın plastik cerrahiye yönlendirildiği öğrenilmiştir. Plastik cerrahide ise yara bölgesinin temizlenerek dikiş atıldığı ancak 3 kere opere edilmesine rağmen iyileşmenin sağlanamadığı görüldüğünde, hasta diş hekimine yönlendirilmiştir. Yüz ve boyun bölgesindeki deri lezyonlarının odontojenik enfeksiyonlardan kaynaklanabileceği mutlaka göz önünde bulundurulmalıdır. Ayırıcı tanıda klinik ve radyografik muayene dikkatlice yapılmalı ve uygun tanı konulmalıdır. Böylece lezyon kaynağı diş tespit edilip, uygun tedavi yapıldığında gereksiz ilaç kullanımı ve yanlış müdahalelerden kaçınılmış olunur.