La patología litiásica de las glándulas salivales forma parte de un grupo de afecciones que perjudica el sistema de drenaje normal de la saliva hacia la cavidad oral, ocasionando lesiones múltiples sobre la glándula afectada. Se realizó el reporte de un caso clínico con esta patología que, por el tamaño del lito, se considera extremadamente rara en nuestro medio. Método: se realizó el reporte de caso y revisión de la literatura (estudios radiológicos, historia clínica y hallazgos clínicos); además, el paciente firmó el consentimiento para esta publicación. Resultados: un paciente masculino de 38 años remitido de consulta externa con un cuadro clínico de 1 semana de dolor, edema y tumefacción en la región submandibular izquierda asociado con una secreción sialopurulenta por la cavidad oral. En la radiografía (Rx) oclusal estricta y en la tomografía axial computarizada (TAC) de cuello contrastado se evidenció una lesión litiásica de más o menos 4,5x1,8cm