A esquistossomose é uma das doenças parasitárias mais comuns no mundo. É um importante problema de saúde pública. A neuroesquistossomose refere-se ao envolvimento do sistema nervoso central, que quando sintomática é grave, e o prognóstico depende do tratamento precoce. Paciente feminino, 20 anos, iniciou um quadro de dor intensa em região lombar, evoluindo após uma semana com paresia em membro inferior esquerdo e retenção vesical, seguida de paresia em membro inferior direito. Ressonância de coluna toraco-lombar evidenciou alteração de sinal envolvendo a medula espinhal, e espessamento no cone medular e em raízes da cauda eqüina. A sorologia para Esquistossomose foi positiva. Excluídos diagnósticos diferenciais, foi definido o diagnóstico presuntivo de Mielorradiculopatia esquistossomótica. A paciente respondeu satisfatoriamente ao tratamento com pulso de Metilprednisolona por cinco dias, Praziquantel em dose única e Prednisona em dose imunossupressora, com duração prevista para 6 meses. O reconhecimento de neuroesquistossomose é importante para que a terapêutica seja iniciada precocemente para evitar a deficiências graves. O caso relatado reforça a importância do conhecimento da mielorradiculopatia esquistossomótica, uma doença ainda subdiagnosticada no nosso meio.