A neurocriptococose consiste em uma infecção que atinge o Sistema Nervoso Central, e é provocada pelo fungo Cryptococcus sp. Normalmente atinge indivíduos imunossuprimidos, mas ainda que raramente, pode atingir indivíduos imunocompetentes. Este estudo objetiva relatar o caso de um paciente jovem imunocompetente, com quadro de cefaleia, cegueira e desenvolvimento de hipertensão intracraniana por doença criptocócica. Trata-se de um estudo descritivo retrospectivo, realizado no Hospital Universitário da Faculdade de Medicina da Universidade Federal do Mato Grosso do Sul (HU - UFGD). A pesquisa foi realizada com um paciente do sexo masculino, o qual foi internado no HU – UFGD com neurocriptococose no período de julho a outubro de 2022. Os dados coletados e utilizados na pesquisa foram autorizados mediante assinatura do Termo de Consentimento Livre e Esclarecido (TCLE) e demais documentações em conformidade com o Comitê de Ética e Pesquisa (CEP) de parecer número 6.166.391. Assim, compreende-se que este estudo auxilia a pensarmos na possibilidade de neurocriptococose em pacientes sem imunodeficiência quando estivermos diante de um quadro compatível com meningite, hipertensão intracraniana e até mesmo crises convulsivas, podendo assim prestarmos assistência rápida e corretamente na tentativa de prevenirmos possíveis sequelas. Por fim, vale ressaltar a necessidade de produções científicas que abordem a temática.