La tuberculosis craneal es una entidad rara, que inicia con una infección de la médula espinal y se extiende a las placas externas e internas del cráneo, provocando la destrucción del hueso y la formación de tejido de granulación causando una colección de secreción purulenta, edema y dolor en la zona afectada. El diagnostico requiere la demostración de los bacilos ácido-resistentes en el frotis de la muestra mediante la tinción de Ziehl-Neelsen y la presencia de un granuloma caseoso histopatológico. El tratamiento puede ser médico o quirúrgico dependiendo la complejidad de la patología. Se reporta el caso de un paciente masculino de 45 años, quien acude por presentar herida abierta en la región parietal izquierda, causado por antecedente de craneotomía debido a trauma craneoencefálico hace 6 años, en el cultivo de la lesión descrita se reportó positivo para bacilos acido-resistentes, recibiendo el paciente terapia antituberculosa con buena respuesta clínica. Este es un caso inusual que se reporta para conocimiento y definir conductas diagnósticas y terapéuticas ante una presentación atípica de tuberculosis extrapulmonar.