Sinus Trato Dérmico (STD) é uma alteração embriológica devido à não disjunção da neuroectoderme e ectoderme nas primeiras semanas de gestação. Mais comum na em região lombossacral, o STD tem como principal complicação as infecções, sendo mandatória correção cirúrgica após o diagnóstico. Pré-escolar masculino de 3 anos e 11 meses, admitido em pronto socorro infantil com quadro de meningite, que recorreu em 4 dias após tratamento antimicrobiano, sendo readmitido para novo tratamento e diagnosticado nesta ocasião o STD. O paciente foi abordado neurocirurgicamente com boa evolução clínica e sem novas infecções após. O diagnóstico e tratamento do STD deve ser idealmente quando assintomático, uma vez que estabelecida complicação como neuroinfecção a morbimortalidade e risco de sequelas neurológicas aumentam substancialmente nas crianças. O caso relatado evoluiu com desfecho favorável e sem sequelas, no entanto, casos de meningite recorrente são potencialmente fatais.