Congenital lobar emphysema: A case with bronchial atresia and abnormal bronchial cartilages

Warner, John O.; Rubin, Steven; Heard, Brian E.

doi:10.1016/0007-0971(82)90032-8

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“…Although the etiology has yet to be fully understood, many authors have reported it as being the result of bronchial abnormalities( 4 ) or alveolar defects. ( 5 ) Some theories include bronchial collapse resulting from inadequate cartilaginous support.…”

Section: Introductionmentioning

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Congenital lobar emphysema: 30-year case series in two university hospitals

et al. 2013

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OBJECTIVE: To review the cases of patients with congenital lobar emphysema (CLE) submitted to surgical treatment at two university hospitals over a 30-year period. METHODS: We reviewed the medical records of children with CLE undergoing surgical treatment between 1979 and 2009 at the Botucatu School of Medicine Hospital das Clínicas or the Mogi das Cruzes University Hospital. We analyzed data regarding symptoms, physical examination, radiographic findings, diagnosis, surgical treatment, and postoperative follow-up. RESULTS: During the period studied, 20 children with CLE underwent surgery. The mean age at the time of surgery was 6.9 months (range, 9 days to 4 years). All of the cases presented with symptoms at birth or during the first months of life. In all cases, chest X-rays were useful in defining the diagnosis. In cases of moderate respiratory distress, chest CT facilitated the diagnosis. One patient with severe respiratory distress was misdiagnosed with hypertensive pneumothorax and underwent chest tube drainage. Only patients with moderate respiratory distress were submitted to bronchoscopy, which revealed no tracheobronchial abnormalities. The surgical approach was lateral muscle-sparing thoracotomy. The left upper and middle lobes were the most often affected, followed by the right upper lobe. Lobectomy was performed in 18 cases, whereas bilobectomy was performed in 2 (together with bronchogenic cyst resection in 1 of those). No postoperative complications were observed. Postoperative follow-up time was at least 24 months (mean, 60 months), and no late complications were observed. CONCLUSIONS: Although CLE is an uncommon, still neglected disease of uncertain etiology, the radiological diagnosis is easily made and surgical treatment is effective.

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Section: Introductionmentioning

confidence: 99%

“…A etiologia não esta totalmente esclarecida, mas é considerada por muitos autores como resultante de anormalidades brônquicas( 4 ) ou de defeitos alveolares. ( 5 ) Algumas teorias incluem colapso brônquico resultante do suporte cartilaginoso inadequado.…”

Section: Introductionunclassified

Congenital lobar emphysema: 30-year case series in two university hospitals

et al. 2013

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“…3,5 Bronchial atresia and defective bronchial cartilage in the affected lobe are the common causes. 4,6,7 The exact cause of CLE is difficult to determine in many cases and no apparent cause is found in 50%. 8 …”

Section: Discussionmentioning

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Congenital Lobar Emphysema Mimicking as Persistent Pneumonia in a Newborn

Basu

Gupta

Kumar

2011

Clinics and Practice

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Congenital lobar emphysema (CLE) is an uncommon congenital malformation of the lung that can present with respiratory distress in early life. We report a full term female baby who presented with intermittent bluish discoloration of the lips and extremities during crying since birth. An initial diagnosis of left sided collapse-consolidation with right-sided compensatory emphysema was made from chest x-ray. When no improvement was noted after intravenous antibiotic therapy for 7 days, computerized tomographic scan of thorax was done which showed emphysema of the right middle lobe with transherniation and mediastinal shift to the left. Right middle lobectomy was done and postoperative period was uneventful. Histopathological examination of the specimen confirmed the diagnosis of CLE. CLE can mimic more common causes of respiratory distress in neonatal period and needs a high index of suspicion for diagnosis. Early diagnosis and effective surgical treatment is curative.

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“…A TC é o método de escolha para o diagnóstico de atresia brônquica (1,11,24,32) , sendo muito sensível na demonstração dos achados típicos de alçaponamento de ar, que pode claramente ser identificado em expiração (1,11,37) . A TC também é útil para excluir a presença de massas hilares e demonstrar a broncocele, que não se impregna pelo meio de contraste.…”

Section: Diagnósticounclassified

Aspectos radiológicos da atresia brônquica: relato de três casos e revisão da literatura

et al. 2003

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Neu AS et al. Radiol Bras 2003;36(1):47-51 47 INTRODUÇÃOA atresia brônquica congênita é uma malformação incomum do aparelho respiratório caracterizada pela obliteração focal da luz brônquica, mais comumente de um brônquio segmentar (1) . No brônquio atrésico, por não haver comunicação com a árvore central, há acúmulo de secreções, levando ao desenvolvimento da mucocele (2) . Caracteristicamente, há hiperinsuflação segmentar ou lobar adjacente , devido à ventilação pelos canais colaterais.Observa-se, ainda, redução da vascularização no segmento ou lobo envolvido.A maioria dos pacientes é assintomática e os achados ao exame físico são mínimos. As características aos estudos de imagem são altamente sugestivas do diagnóstico. A tomografia computadorizada (TC) é o mé-todo de escolha para o diagnóstico. RELATO DOS CASOS Caso 1Paciente de 45 anos de idade, sexo feminino, casada, branca, procurou o serviço médico por apresentar febre e falta de ar, sem outras queixas. Negava tabagismo ou uso de drogas. Relatou um episódio de pneumonia há 16 anos. Realizou-se radiografia de tórax, que demonstrou volumosa opacidade justa-hilar esquerda, acompanhada de redução da trama vascular pulmonar (Figura 1). Foram solicitados os exames anteriores e uma TC.A TC evidenciou lesão expansiva de aproximadamente 12,0 × 8,0 × 6,0 cm, de Relato de Casos contornos lisos, precisos e lobulados, com densidade máxima de 50 unidades Hounsfield (UH), que não se impregnou pelo meio de contraste intravenoso (Figuras 2 e 3). Havia aprisionamento de ar com hiperinsuflação distal.A análise retrospectiva da radiografia de tórax e da tomografia linear, realizadas em agosto de 1984, permitiu a identificação de brônquios segmentares e subsegmentares distendidos por muco, com aspecto digitiforme, que na ocasião foram considerados como vasos dilatados (Figuras 4 e 5).A paciente foi submetida a segmentectomia ápico-posterior do lobo superior esquerdo. Macroscopicamente, foi identificada cavidade com paredes de 1,0 a 3,0 mm de espessura, parcialmente septada, com alguns pequenos recessos, provavelmente brônquios periféricos obstruídos. A atresia brônquica é uma anomalia congênita rara que usualmente produz massa justa-hilar com hipertransparência distal à radiografia simples. A maioria dos pacientes é jovem e não apresenta sintomas. A tomografia computadorizada confirma o diagnóstico, permitindo o manejo conservador nos casos assintomáti-cos. Os autores relatam três casos de atresia brônquica. Um caso, de particular interesse, estava associado a volumosa broncocele em paciente do sexo feminino, de 45 anos de idade, que apresentou quadro sintomático de infecção respiratória. O diagnóstico foi estabelecido por meio dos achados da radiologia convencional, da tomografia computadorizada e da comparação com radiografias convencionais e tomografia linear prévios, que já demonstravam alterações. Realizou-se uma revisão sobre os achados clínicos e radiológicos dessa malformação. Unitermos: Atresia brônquica; Broncocele; Mucocele brônquica. Caso 2Radiological aspects of ...

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Congenital lobar emphysema: A case with bronchial atresia and abnormal bronchial cartilages

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Congenital lobar emphysema: 30-year case series in two university hospitals

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Congenital Lobar Emphysema Mimicking as Persistent Pneumonia in a Newborn

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