Introdução: A sífilis e seus desfechos são importantes questões de saúde pública, com destaque para a sífilis congênita (SC) que apresenta grande número de casos no Brasil. O estado do Rio de Janeiro apresenta a maior taxa de incidência e de óbitos por SC entre todos os estados da federação. Objetivo: Relatar caso de natimorto por sífilis congênita em 2023 na região metropolitana do Rio de Janeiro, bem como identificar ocasiões no pré-natal que possam ter contribuído para esse desfecho fatal. Relato de caso: Primigesta entre 25 e 29 anos iniciou pré-natal em agosto/2022 e refere teste rápido para sífilis (TR) não reagente na primeira consulta. Entretanto, na caderneta da gestante não há comprovação desse TR. Em janeiro/2023, realizou TR para sífilis com resultado reagente. O tratamento ocorreu apenas no dia seguinte com somente uma dose de 2,4 milhões de unidades de penicilina benzatina (PB). O VDRL só foi coletado em fevereiro/2023, dias após o tratamento, tendo resultado de 1:512. Em março/2023, foi admitida numa Maternidade da Região Metropolitana do Rio de Janeiro com diagnóstico de óbito fetal. Ainda na maternidade, a paciente negou lesões sifilíticas recentes em si ou em parcerias sexuais. Dez dias após a internação, houve visita à unidade de saúde onde ocorreu o pré-natal com relato de “classificação como sífilis primária porque era a primeira vez que a paciente apresentava teste positivo”, administrando somente uma dose de PB para tratamento no caso. Além disso, não há médico na unidade, e os exames laboratoriais são solicitados, agendados e coletados em dias diferentes, resultando em frequente atraso de recebimento de resultados e manejo. Quanto ao tratamento apenas no dia seguinte do diagnóstico, foi explicado que o posto recebe o antibiótico somente após a notificação do caso para a secretaria de saúde. Fragmentos da placenta foram encaminhados para análise histopatológica e pesquisa Treponema pallidum PCR, que demonstrou vilite crônica associada a alterações vasculares fetais, compatíveis de sífilis congênita e detectado material genético de Treponema pallidum. Conclusão: A ocorrência e os óbitos por SC refletem, na maioria dos casos, assistência pré-natal inadequada, seja no atendimento direto à gestante ou no estabelecimento dos fluxos de atenção na rede básica de saúde.