O adenoma lactacional é uma lesão mamária benigna e rara, que aparece durante o período de gestação ou lactação. A maior incidência ocorre em mulheres primíparas com 20 a 40 anos, durante o terceiro trimestre de gestação e sua verdadeira natureza ainda permanece controversa. Clinicamente, se apresenta como uma massa palpável, sólida, bem circunscrita, solitária, pequena, de até 3,0 centímetros de diâmetro, indolor, móvel e lobulada, que pode ter recorrência em outras gestações. Relatamos o caso clínico de uma paciente jovem de 23 anos, amamentando há três meses e que apresentava um nódulo em mama esquerda de 9,5 x 9,5 cm, aumentando e distorcendo o volume mamário. Apresentava uma ultrassonografia das mamas que a classificada como BIRADS 3, devido a presença de imagem ovalada, hipoecóica, heterogênea, com discreto reforço acústico posterior, medindo cerca de 12 cm e axilas livres. Na investigação do nódulo mamário, foi realizado uma core-biópsia que foi inconclusiva e, devido ao seu grande volume e ao temor da sua natureza, indicou-se a exérese do tumor. O anátomo-patológico veio sugestivo de adenoma lactacional e o diagnóstico definitivo só foi confirmado após o resultado da imuno-histoquímica. Portanto, embora seja uma patologia benigna, o adenoma lactacional por apresentar clínica de nodulação e, dependendo do seu volume, pode causar muita ansiedade e temor na paciente, pela incerteza da possibilidade de ser uma tumoração maligna, assim, somente a exérese completa da lesão e seu estudo completo através da imuno-histoquímica pode assegurar a sua verdadeira natureza benigna.