Leiomyosarcoma in the humerus with leukocytosis and elevation of serum G-CSF

Ishii, Takeaki; Sakamoto, Akio; Matsuda, Shuichi; Matsumoto, Yoshihiro; Harimaya, Katsumi; Takahashi, Yusuke; Oda, Yoshinao; Iwamoto, Yukihide

doi:10.1007/s00256-011-1337-6

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“…[1][2][3] Su presentación ósea es rara; en la literatura, la información respecto al LMS intraóseo es escasa, y la mayoría corresponde a reportes de caso. [1][2][3][4][5][6][7][8][9][10][11][12][13][14] Se presenta el caso de una paciente con un LMS primario óseo en fémur distal izquierdo primario, tratado quirúrgicamente y con quimioterapia, en quien posteriormente, durante el seguimiento, se identificó una lesión metastásica en clavícula con fractura patológica manejada con resección quirúrgica.…”

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Leiomiosarcoma primario de hueso en fémur distal metastásico a clavícula. Reporte de un caso

MARTIN

2021

Revista Chilena de Ortopedia y Traumatología

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ResumenEl leiomiosarcoma (LMS) es un tipo de tumor de células fusiformes de muy baja incidencia, que tiene un comportamiento agresivo, con alta tasa de mortalidad, por lo que el manejo debe ser quirúrgico, con una resección amplia de la lesión. No está claro el papel de la radio ni de la quimioterapia en su manejo. Presentamos a una paciente de 28 años que consultó por dolor de 2 meses en la rodilla derecha. Radiográficamente, se caracterizó como una lesión osteolítica pura en el fémur distal. La resonancia nuclear magnética (RNM) contrastada mostró áreas hipervasculares dentro del tumor. La gammagrafía mostró un marcado aumento en la captación de radiotrazadores. Se tomó una biopsia, con un informe de patología de LMS óseo bien diferenciado. Se trató con 3 ciclos de quimioterapia neoadyuvante preoperatoria con ifosfamida 1.000 mg/m2 en los días 1 a 3, además de doxorrubicina 70 mg/m2, y resección quirúrgica de la lesión y salvamento de la extremidad con endoprótesis de rodilla. Una vez que se resecó la lesión, la paciente recibió quimioterapia adyuvante con 4 ciclos de gencitabina 1.000 mg/m2 entre los días 1 y 8, y doxetacel 70 mg/m2 el día 1. Durante los dos meses de seguimiento, la paciente presenóa una fractura en el tercio medio de la clavícula, compatible con una lesión patológica en radiografías y tomografía por emisión de positrones (TEP). La biopsia reveló una lesión metastásica de LMS óseo que fue tratada mediante resección quirúrgica de la clavícula. Este es un caso único, dado que, durante el seguimiento, recibió tratamiento adyuvante con quimioterapia y se evaluó con una TEP, con una evolución clínica satisfactoria y sin evidencia de nuevas lesiones. Nivel de evidencia IV.

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Leiomiosarcoma primario de hueso en fémur distal metastásico a clavícula. Reporte de un caso

MARTIN

2021

Revista Chilena de Ortopedia y Traumatología

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“…Leukocytosis with non-clonally derived mature neutrophils, due to paraneoplastic production of granulocyte colony-stimulating factor (G-CSF) is a rare phenomenon and has been described in a variety of different tumors [2,3]. Most cases are associated with gastrointestinal, lung, or genitourinary carcinomas [4-8]. G-CSF producing tumors are typically poorly differentiated and patients are diagnosed in an advanced stage with a large tumor burden [9,10].…”

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Paraneoplastic granulocyte colony-stimulating factor secretion in soft tissue sarcoma mimicking myeloproliferative neoplasia: a case report

et al. 2014

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BackgroundWhile paraneoplastic leukocytosis is a common phenomenon in solid tumors, extreme elevations of white blood counts (WBC) in the range of more than 100,000/μl are uncommon in patients with non-hematologic malignancies. Leukocytosis with mature neutrophils due to a granulocyte colony-stimulating factor (G-CSF) producing tumor is only seen on rare occasions.Case presentationMassive neutrophil leukocytosis of approximately 100,000/μl was diagnosed in a 57-year-old Caucasian woman with metastatic undifferentiated endometrial sarcoma. A bone marrow trephine biopsy revealed massively increased granulopoiesis, but no evidence of monoclonal myeloproliferative disease. After the primary tumor had been resected, white blood count (WBC) plummeted and went back to nearly normal levels within one week. With progressive metastatic disease, granulocyte colony-stimulating factor (G-CSF) plasma levels were found to be increased by 10-fold. White blood count (WBC) strictly correlated with tumor burden and response to chemotherapy. In the final stage of treatment resistent disease, white blood count (WBC) approximated 300,000/μl.ConclusionWe report on a granulocyte colony-stimulating factor (G-CSF) secreting undifferentiated endometrial sarcoma, which was associated with extreme neutrophil counts. White blood count (WBC) were closely correlated with tumor burden and associated with an aggressive clinical course. We suggest that paraneoplastic neutrophilia represents a poor prognostic sign in soft tissue sarcoma. In patients with similar constellations, antitumor therapy must not be delayed.

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Leiomyosarcoma in the humerus with leukocytosis and elevation of serum G-CSF

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Leiomiosarcoma primario de hueso en fémur distal metastásico a clavícula. Reporte de un caso

Leiomiosarcoma primario de hueso en fémur distal metastásico a clavícula. Reporte de un caso

Paraneoplastic granulocyte colony-stimulating factor secretion in soft tissue sarcoma mimicking myeloproliferative neoplasia: a case report

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