We report the case of a 73-year-old female who presented facial numbness and pain in the first division of the trigeminal nerve, ptosis, diplopia and visual loss on the right side for the previous four months. The neurological, radiological and histological examination demonstrated a rare case of invasive fungal aspergillosis of the central nervous system, causing orbital apex syndrome, later transformed in temporal brain abscess. She died ten months later due to respiratory and renal failure in spite of specific antimycotic therapy.KEY WORDS: aspergillosis, orbital apex syndrome, mycoses, brain abscess.Síndrome do ápice da órbita causada por aspergilose: relato de caso RESUMO Relatamos o caso de mulher de 73 anos de idade que apresentou nos últimos 4 meses amortecimento facial, dor no território do primeiro ramo do nervo trigêmeo, ptose palpebral, diplopia e perda da acuidade visual, à direita. A investigação neurológica, radiológica e histológica demonstrou se tratar de uma lesão no ápice da órbita de origem fúngica, aspergilose com transformação tardia em abscesso cerebral. A paciente faleceu 10 meses após o tratamento inicial embora tenha sido tratada com medicação antifúngica específica. PALAVRAS-CHAVE: aspergilose, síndrome do ápex da órbita, micose, abscesso cerebral.