Introdução: A Paracoccidioidomicose é uma doença de grande importância na América do Sul, especialmente no Brasil, onde é endêmica. Esta condição é causada pelo fungo dimórfico Paracoccidioides brasiliensis, que vive no solo em forma latente. Quando uma pessoa entra em contato com o fungo através da inalação, ele pode se tornar ativo e causar infecção nos pulmões. No entanto, essa infecção não se limita apenas aos pulmões, pois o fungo pode se disseminar para outros órgãos do corpo, resultando em lesões secundárias e complicações adicionais, inclusive manifestações orais que devem ser notadas pelo cirurgião-dentista numa consulta de rotina. A Paracoccidioidomicose é mais comum em trabalhadores rurais de meia-idade, sendo este o perfil mais comum de pessoas infectadas uma vez que estão frequentemente expostos ao solo onde o fungo reside. A natureza insidiosa dessa infecção torna essencial a conscientização sobre seus sintomas e riscos, bem como a busca por tratamento adequado o mais cedo possível. Objetivo: O objetivo do presente trabalho é relatar um caso de paracoccidioidomicose com manifestações orais, além de destacar a importância do cirurgião-dentista no diagnóstico. Descrição do caso: Paciente do sexo masculino, 47 anos, trabalhador rural, apresentava múltiplas lesões ulceradas em borda lateral esquerda de língua associada à candidíase em mucosa jugal superior esquerda, com queixa de dor e desconforto durante a alimentação durante o atendimento na clínica escola de odontologia da Universidade Federal dos Vales do Jequitinhonha e Mucuri. Ao exame intra-oral, foram observadas múltiplas lesões ulceradas em borda lateral esquerda de língua associadas à candidíase em mucosa jugal superior esquerda. Diante as informações obtidas pela anamnese e exame clínico, foram elencadas as hipóteses diagnósticas de paracoccidioidomicose, sífilis, leishmaniose e carcinoma espinocelular. A fim de obter um diagnóstico diferencial, foi realizada a biópsia incisional em língua e encaminhamento para análise histopatológica, também foi solicitado exame radiográfico do tórax para investigar possível envolvimento pulmonar. Resultados: A análise histopatológica revelou epitélio de superfície hiperplásico com projeções papilares adentrando o conjuntivo, infiltrado inflamatório crônico e áreas rica em macrófagos epitelióides (granuloma) com esférulas em seu interior compatíveis com o fungo Paracoccidiodes, confirmando o diagnóstico de paracoccidioidomicose oral. Além disso, há descrito na literatura um aspecto histopatológico característico da paracoccidioidomicose descrito como “orelhas do Mickey Mouse” ou raios de leme de um navio, caracterizados por brotamentos-filhos dos microrganismos ligados à célula mãe e foi possível observar estes aspectos na lâmina histológica. No exame radiográfico não foi detectado envolvimento pulmonar. A partir dos resultados, foi dado o diagnóstico de paracoccidioidomicose. O paciente foi encaminhado ao serviço médico para iniciar o tratamento com antifúngico sistêmico. Conclusão: Este caso tem papel de destacar a relevância do conhecimento dos cirurgiões-dentistas sobre doenças de caráter sistêmico que podem apresentar manifestações orais. Além de reforçar a responsabilidade do profissional quanto a correta interpretação do exame clínico e microscópico para a realização do diagnóstico, como também o encaminhamento para o tratamento adequado. Além de detalhar as etapas clínicas e laboratoriais para garantir um diagnóstico preciso, uma vez que as características clínico-patológicas são importantes para um diagnóstico diferencial e posterior intervenção clínica precoce.