Introdução: Os osteomas são proliferações de tecido ósseo, neoplasia benigna clinicamente consiste em massa bem delimitada que pode ser séssil ou pediculada, assintomática e que dependendo da sua localização e tamanho, pode acarretar danos a estruturas adjacentes, alterações funcionais e estéticos dependendo da sua localização. Objetivo: Discutir um relato de caso de osteoma periosteal compacto em região mandibular. Relato de Caso: Paciente N.B, do sexo feminino, 33 anos, foi atendida no Hospital da face (Recife – PE) queixando-se de aumento de volume endurecido à palpação em região submandibular esquerda. Ao exame físico, apresentava uma lesão endurecida, séssil e indolor, com tempo de evolução de aproximadamente 1 ano. Após exame clínico, foi solicitada a tomografia de face para avaliação complementar. A imagem tomográfica evidenciou a presença de uma lesão hiperdensa em região de corpo mandibular esquerda. Mediante o aspecto da lesão, optou-se pela excisão cirúrgica através de acesso extra-oral submandibular. Após excisão, a peça foi encaminhada para estudo anátomo-patológico que identificou a lesão como um Osteoma compacto. Discussão: A anamnese e exame físico são de suma importância para o diagnóstico do osteoma, por se tratar de uma patologia assintomática. A conduta inicial do tratamento é o acompanhamento, e caso o osteoma acarrete transtornos funcionais ou estéticos, o tratamento eleito é a ressecção cirúrgica. Conclusão: O osteoma é uma neoplasia benigna, que em alguns casos, a intervenção cirúrgica é necessária devido ao comprometimento estético e funcional, como relatado no presente caso.