O presente estudo objetivou descrever um caso de colesteatoma de orelha média com recidiva após remoção cirúrgica, seguido por desfecho atípico. Paciente do sexo masculino, 40 anos, procurou atendimento médico com queixa de otalgia e plenitude auricular em ouvido esquerdo. Foi realizada ressonância magnética que evidenciou conteúdo líquido e células mastoideas ocupando a cavidade timpânica esquerda, com focos de restrição à difusão na caixa timpânica e antro medindo cerca de 1,4 cm, sendo compatível com colesteatoma de orelha média esquerda. O paciente foi, então, submetido a dois procedimentos cirúrgicos (uma timpanoplastia endoscópica e uma mastoidectomia fechada), num intervalo de quatro meses, para remoção total do tumor. Após 3 anos e 6 meses, o paciente apresentou recidiva para o colesteatoma. No dia anterior à cirurgia marcada para remoção do tumor recidivado, foi constatado, por ressonância magnética, a ausência do colesteatoma, o que sugere uma cura espontânea. A cura ou desaparecimento natural do tumor abre novas perspectivas de investigação para as ciências médicas.