Latar Belakang: Kesehatan gigi merupakan aspek penting bagi tubuh. Kesehatan gigi yang bermasalah berdampak pada kesejahteraan, keterampilan, kompetensi dan kondisi anak Karies gigi merupakan penyakit yang dialami hampir dari setengah populasi anak di dunia (60-90%). Karies gigi sering dianggap sebagai penyakit biasa oleh orang tua. Karies gigi dapat mengganggu aktivitas sehari-hari, mempengaruhi perkembangan fisik, mental dan status gizi anak. Pengetahuan dan perilaku sangat penting dimiliki orang tua untuk mengurangi kejadian karies gigi anak. Penelitian ini bertujuan untuk mengetahui hubungan pengetahuan dan perilaku orang tua dalam pemeliharaan kesehatan gigi dengan kesehatan anak dari aspek kejadian karies gigi. Metode: Jenis penelitian kuantitatif menggunakan desain analitik korelasi dengan pendekatan case-control. Total sampel sebanyak 76 responden (Ibu, ayah, kakek, nenek), sampel kontrol sebanyak 38 dan kelompok kasus sebanyak 38, diambil dengan cara Proporsional Random Sampling. Instrumen menggunakan kuesioner dan rekam data pemeriksaan karies gigi puskesmas purwokerto utara dan data dianalisis menggunakan analisis Chi-Square. Hasil: Pengetahuan orang tua pada kelompok kasus memiliki pengetahuan kurang sebesar (65,8%) dan kelompok kontrol memiliki pengetahuan baik sebesar (73,7%). Perilaku orang tua pada kelompok kasus memiliki perilaku buruk (71,1%) dan kelompok kontrol memiliki perilaku baik sebanyak (65,8%). Berdasarkan uji Chi-Square, pengetahuan dengan kejadian karies gigi (p-value= 0,001, OR= 5,385), Perilaku dengan kejadian karies gigi (p-value= 0,003, OR= 4,720). Kesimpulan: Pengetahuan dan perilaku dalam pemeliharaan kesehatan gigi mempengaruhi kejadian karies gigi. Orang tua dengan pengetahuan dan perilaku yang baik berbanding lurus dan bernilai positif pada kesehatan gigi