Thyrotoxic Hypokalemic Periodic Paralysis merupakan suatu kondisi langka yang ditandai dengan penurunan kadar kalium darah dan kelumpuhan otot akut akibat hipertiroidisme. Kondisi ini dapat disertai aritmia hingga gagal nafas yang berpotensi mengancam nyawa, serta memiliki angka kekambuhan yang tinggi. Dilaporkan laki-laki berusia 54 tahun datang dengan keluhan lemah pada kedua kaki. Riwayat keluhan yang sama terjadi pada 4 bulan dan 6 bulan yang lalu. Riwayat hipertiroid sejak 20 tahun yang lalu dan tidak terkontrol. Teraba nodul di regio tiroid kanan dan kiri, berbatas tegas, kenyal, ikut bergerak saat menelan dan tidak nyeri. Indeks Wayne: 9, Free Thyroxine (FT4): 29.87pmol/L, Thyroid Stimulating Hormone (TsHs): <0.005 uIU/ml dan kalium 2.4 mmol/L. Pemberian terapi dengan drip KCl 50 meq, propranolol 10mg setiap 8 jam, dan prophytiorurasil 100mg setiap 8 jam. Gejala tirotoksikosis seringkali tidak muncul sehingga menuntut ketajaman klinisi untuk mendiagnosis secara dini. Terapi suplementasi kalium secara dini dapat memulihkan paralisis serta mencegah komplikasi lebih berat. Dengan demikian, penting untuk mengetahui manifestasi klinis, patogenesis, tatalaksana, pencegahan dan komplikasi fatalnya.