L'hyperparathyroïdie primaire (HPP) est une affection fréquente, aujourd'hui découverte fortuitement dans 75 à 80% des cas par un dosage systématique de la calcémie biologique. Le diagnostic de cette affection se base sur la mise en évidence concomitante d'une calcémie élevée, d'un taux de parathormone (PTH) élevé (80% des cas) ou normal (20% des cas), et d'une calciurie supérieure à 150 mg/24 heures. Les manifestations squelettiques graves (ostéite fibrokystique, tumeurs brunes, fractures pathologiques) sont rares de nos jours. Les tumeurs brunes constituent un mode de révélation rare de l'hyperparathyroïdie primaire et leur localisation au niveau des maxillaires est exceptionnelle. Nous rapportons ici la longue histoire de la maladie d'un homme de 42 ans atteint d'une hyperparathyroïdie primitive découverte devant une tuméfaction jugale, une hypercalcémie majeure à 3.92 mmol/l et une tumeur brune maxillaire et nous soulignant le rôle du bilan biologique raisonné et de son interprétation en tant que révélateur diagnostique pour orienter le clinicien vers l'hyperparathyroïdie primaire.