Asociación Española de Artroscopia REVISTA ESPAÑOLA DE ARTROSCOPIA Y CIRUGÍA ARTICULAR RESUMEN Presentamos el caso de un paciente varón de 49 años intervenido por presentar un síndrome subacromial derecho crónico refractario a tratamiento médico y rehabilitador. En el tiempo artroscópico intraarticular se apreció la ausencia completa del tendón de la porción larga del músculo bíceps braquial, que no se había objetivado en el estudio clínico y de imagen previo a la cirugía. En el postoperatorio se estudió el hombro contralateral y se comprobó la ausencia bilateral de la porción larga del músculo bíceps braquial. Dada la infrecuencia de esta anomalía, se revisa la bibliografía y su patogenia. Palabras clave: Hombro. Porción larga músculo bíceps braquial. Artroscopia. Agenesia. Síndrome subacromial.