Introdução: Os abscessos perianais geralmente surgem por meio de uma infecção criptoglandular inespecífica e são tratados com drenagem espontânea ou cirúrgica. A fístula anal ocorre frequentemente como resultado de um abscesso formado nessa região, acometendo geralmente adultos jovens, com prevalência de 0,01% na população geral, predominando no sexo masculino. Mais frequente entre a 3ª e a 5ª década de vida. O seu diagnóstico é clínico. Os pacientes acometidos apresentam, geralmente, histórico de edema, dor e drenagem (espontânea ou cirúrgica) de abscesso anorretal. Pode haver a associação de sintomas como descargas perianais, sangramentos, quadros diarreicos e abertura externa da fístula. Outras causas de fístula anal incluem doença de Crohn, trauma, tuberculose, radiação ou malignidade. O tratamento da fistula é frequentemente cirúrgico, com a ressecção ou abertura e curetagem do trajeto. A técnica vai depender do tipo de fístula, extensão, múltiplos trajetos e comprometimento da musculatura anorretal. Objetivo: Relatar o caso de fístula anal com manifestação em região vulvar. Material e Métodos: Revisão de prontuário e coleta de dados. Resultados e Conclusão: Paciente S.M.D.S., sexo feminino, 47 anos, do lar, casada e brasileira. Atendida em fevereiro de 2020 com desconforto em região vulvar há seis meses após “drenagem de bartolinite à esquerda”. Realizou colonoscopia há dois anos, com evidência de pólipos. História familiar de prima materna com câncer de reto. Em tratamento para câncer de mama há um ano. Sem atividade sexual há 1 ano, em uso de DIU de cobre há 15 anos. Ao exame ginecológico, foi visualizada área sugestiva de granuloma de cerca 1 cm em região perineal (local de suposta drenagem de bartolinite não condizente com anatomia), com saída de pequena quantidade de secreção purulenta com odor fétido. Exame especular normal. Iniciado azitromicina, ceftriaxona, secnidazol dose única, anti-inflamatório e aplicação de ácido tricloroacético a 90% na região de granuloma. Retornou após um mês persistindo área com aspecto esponjoso em períneo à esquerda e observada presença de um orifício com trajeto de aproximadamente 2 cm. Avaliada pela proctologia em julho de 2020, quando foi visualizado orifício fistuloso em região perianal anterior à esquerda a 3 cm da margem anal com trajeto para cripta anterior. Toque retal doloroso e cripta anterior acometida. Realizada cateterização do trajeto fistuloso com estilete, confirmando o diagnóstico de fístula perianal anterior. O diagnóstico diferencial entre bartolinite e abscesso perianal com envolvimento de vulva é desafiador e nem sempre suspeitado pelo ginecologista. A região perianal deve sempre ser examinada para avaliar a presença de sinais flogísticos locais, evitando assim a drenagem cirúrgica na área genital e o desenvolvimento de uma fístula retovaginal. Quando diagnosticada e realizado tratamento específico e multidisciplinar, é possível obter resultados satisfatórios, com melhora na qualidade de vida.