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RESUMO Relatamos o caso de uma criança, do sexo feminino, dez anos de idade, de descendência japonesa, com súbita confusão mental associada à déficit de força muscular em hemicorpo direito. A tomografia computadorizada e a ressonância magnética evidenciaram áreas isquêmicas agudas na região parassagital dos lobos frontal e parietal à esquerda, e região parieto-occiptal à direita. Prosseguiu-se investigação diagnóstica com angiografia cerebral por cateterismo de artéria femoral, confirmando o diagnóstico de doença de Moyamoya.