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Introdução: a fenilcetonúria (PKU) é uma doença do metabolismo da fanilalanina cujo tratamento se baseia na introdução precoce de uma fórmula com restrição de fenilalanina. Relato do caso: uma menina, com diagnóstico de PKU a partir da triagem neonatal, com 82 dias de vida, recebeu tratamento dietético com fórmula com restrição de fenilalanina associada à fórmula láctea e desenvolveu alergia à proteína do leite de vaca (APLV) com sintomas cutâneos e gastrointestinais. Conclusão: o manejo dietético da PKU pode precipitar a ocorrência da APLV.