OBJETIVO: O valproato de sódio é um fármaco anticonvulsivante usado com frequência no manejo dos quadros epilépticos refratários na infância e habitualmente apresenta boas taxas de resposta e toxicidade aceitável. O objetivo deste artigo é destacar os efeitos colaterais secundários ao uso prolongado de valproato de sódio em uma criança e alertar para a importância do acompanhamento dos pacientes em uso crônico de anticonvulsivantes. DESCRIÇÃO DO CASO: Criança do sexo masculino, com quatro anos e oito meses, portadora de síndrome de West, em uso de valproato de sódio desde os seis meses de idade, admitida no hospital com anemia, macrocitose, plaquetopenia, deficiência de vitamina B12, hipoalbuminemia e hiponatremia. Durante a internação e o acompanhamento ambulatorial, relacionou-se o quadro clínico ao uso do valproato de sódio. COMENTÁRIOS: A toxicidade hematológica do valproato de sódio é bem conhecida e comum, podendo variar em relação à época de instalação e gravidade. Os achados mais frequentes são a plaquetopenia e a macrocitose. Além das alterações hematológicas, a literatura relata outros efeitos colaterais relacionados ao uso do fármaco. Destaca-se a importância do conhecimento e monitorização dos eventos adversos nos pacientes submetidos a esse tipo de terapia, para que eles possam ser detectados e tratados o mais precocemente.