La agranulocitosis es el recuento bajo de glóbulos blancos (neutrófilos), que puede ser inducida por tratamientos con algunos medicamentos como los antitiroideos, que ocasionan manifestaciones orales como úlceras o necrosis gingival difusa. Se presenta el caso de una paciente mujer de 26 años, con antecedente de hipertiroidismo, quien acude a emergencia del Hospital Nacional Alberto Sabogal Sologuren por presentar tumefacción en la hemicara izquierda, asociada a disfagia, múltiples lesiones ulceradas en mucosa oral, con compromiso de tejido óseo, fiebre y malestar general. Luego de los exámenes auxiliares, se categoriza como una infección oral y cervicofacial por agranulocitosis debido al tratamiento con el metimazol. La literatura mundial reporta casos de agranulocitosis como efecto adverso del consumo de drogas antitiroideas, con reporte de manifestaciones orales; sin embargo, pocos casos evidencian compromiso cervical. Por lo cual se presenta este caso poco usual desde su diagnóstico hasta el tratamiento.