A Leishmaniose Visceral (LV) é considerada pela OMS como uma das doenças mais negligenciadas do mundo. Diante disso, objetivamos descrever um caso de LV e o tratamento na cidade de Porto Franco, Maranhão, Brasil. A suspeita da LV no jovem surge a partir da iniciativa do responsável em realizar uma ultrassonografia do abdômen e exames complementares que constataram esplenomegalia. Os resultados foram confirmados pelo exame reagente para Leishmania, Donovani-anticorpo IGM. O tratamento consistiu na administração diária de três ampolas de Glucantime/20 dias. Portanto, o diagnóstico prévio, acompanhamento médico e tratamento adequado são necessários para a não evolução clínica da doença.