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El carcinoma ameloblástico es un tumor odontogénico epitelial maligno, infrecuente y de mal pronóstico. Histopatológicamente es una lesión que conserva un patrón de diferenciación ameloblastomatoso, pero presenta características citológicas de malignidad. Debido a su rareza, existe poca información sobre su comportamiento biológico, el cual es reconocido en la literatura por ser inespecífico y variable, ya que puede presentarse como una lesión con características compatibles con una lesión benigna o como una entidad patológica agresiva altamente maligna. Esto último ha supuesto una dificultad no solo en su diagnóstico, sino también en la planificación terapéutica. Se reporta un caso de un carcinoma ameloblástico mandibular en un paciente perteneciente a la séptima década de la vida, destacando sus características clínicas, imagenológicas e histológicas variables que permitieron llegar a un diagnóstico correcto.