A dirofilariose é uma enfermidade antropozoonótica que acomete, frequentemente, cães em regiões litorâneas, locais que favorecem a multiplicação de vetores transmissores de Dirofilaria spp. O objetivo deste trabalho foi relatar a possível ocorrência do primeiro caso autóctone de dirofilariose em cão doméstico, no município de Cambé, Paraná, distante cerca de 500 km do litoral. O paciente, um Lhasa Apso de 9 meses de idade e 4,8 Kg, foi atendido em clínica particular com histórico de apatia, hiporexia, êmese e cansaço intenso após exercício. O diagnóstico de dirofilariose foi confirmado a partir do Teste SNAP 4Dx Plus. O animal foi tratado com Doxiciclina 50 mg/kg/SID durante 30 dias, Moxidectina injetável e omeprazol 10 mg/kg uma vez ao dia, durante 30 dias. No retorno, um mês após o início do tratamento, o canino apresentou melhoras nas condições gerais e remissão de todos os sinais clínicos antes apresentados, evidenciando sucesso no protocolo farmacológico adotado. A ocorrência dessa doença em região não endêmica é preocupante, pois revela expansão da área de ocorrência, acompanhada, possivelmente, do número de insetos transmissores, responsáveis, também, pela disseminação de arboviroses, como a dengue. Assim, medidas de controle contra esses vetores e pesquisas a respeito da ocorrência de dirofilariose em áreas não endêmicas fazem-se necessárias.