La edad de inicio del tratamiento es determinante para la evolución y limitación de las secuelas neu- rológicas del Hipotiroidismo Congénito (HC). Incorporar los niños a programas de seguimiento podría ser de gran ayuda.Objetivo: Evaluar el desempeño cognitivo en preescolares con HC incorpo- rados a un programa de seguimiento. Pacientes y Método: Estudio prospectivo de 93 pacientes con diagnóstico confirmado de HC. Se evaluó el Cociente Intelectual (CI) mediante Escala de Inteligencia de Wechsler para preescolar y primaria (WPPSI) a los 4 y 5 años y WISC-R a los 6 años de edad. Se analizaron las puntuaciones de Escala Global (CIG), Verbal (CIV) y Ejecución (CIE). Resultados: La muestra de estudio fue de 80 niños. La edad promedio de inicio del tratamiento hormonal fue de 42 ± 18 días, el tratamiento inició en forma temprana en 25 pacientes (24 ± 6 días) y tardía en 55 (50 ± 16 días). La dosis promedio inicial de Levotiroxina fue de 13,5 ± 1,5 μg/kg/día; los pacientes con atirosis e inicio tardío obtuvieron puntajes más bajos en la escala verbal (85 ± 14), ejecución (89 ± 12) y global (86 ± 13) a los 4 años de edad, comparados con pacientes con inicio temprano, quienes tuvieron puntaje dentro del punto de corte para la clasificación de CI normal (90-109 pun- tos). La comparación los 6 años de edad revela diferencias de hasta 14 puntos en el CI para la escala de ejecución y de 11 puntos en la escala global entre los niños con atirosis e inicio temprano, con y sin asistencia regular al programa de seguimiento. Discusión: Estos resultados respaldan la importancia del inicio temprano del tratamiento y la incorporación de los niños a programas de seguimiento y es- timulación temprana. El tipo de hipotiroidismo y la edad de inicio del tratamiento fueron los factores más significativos que afectaron el desempeño cognitivo.