É relatado um caso de paciente apresentando a forma crônica da doença de Chagas, no qual foi observada a presença de encefalite chagásica aguda, com demonstração de leishmanias no sistema nervoso central. O caso é único na literatura, sendo interpretado como devido a agravamento da forma crônica da doença de Chagas pela presença de leucemia linfática crônica associada. A existência de leucemia linfática pode levar à extinção de clones linfocitários responsáveis por fenômenos imunitários, criando, assim, condições para o agravamento e agudização da forma crônica da doença de Chagas.