Высокодозный метотрексат широко используется при различных онкогематологических заболеваниях у детей. Случаи тяжелой острой и подострой нейротоксичности описаны в международной литературе, однако публикаций, касающихся патогенеза, диагностики и лечения данного вида осложнений, мало. В статье представлены особенности манифестации, диагностики, принципов лечения подострой метотрексат-индуцированной нейротоксичности на примере клинического наблюдения за пациенткой 15 лет с остеогенной саркомой правой большеберцовой кости, получавшей терапию согласно протоколу EURAMOS 2007 с использованием метотрексата в дозе 12 г/м 2 в виде 4-часовой инфузии. Родители дали согласие на использование информации о ребенке в статье. Один из курсов проводимой терапии осложнился развитием обратимой подострой нейротоксичности с альтернирующим вовлечением обеих гемисфер головного мозга. В статье обсуждаются трудности дифференциальной диагностики клинических проявлений, подчеркивается значение диффузно-взвешенных изображений магнитно-резонансной томографии, выбор тактики лечения, возможность продолжения противоопухолевой терапии с включением высокодозного метотрексата.