La histoplasmosis es una enfermedad causada por el hongo dimorfo Histoplasma capsulatum, que involucra al tejido linfático, pulmones, hígado, bazo, glándulas suprarrenales, riñones y piel. En los últimos años ha emergido como una enfermedad oportunista, principalmente en aquellos individuos con inmunidad celular alterada, como es el caso de los pacientes con SIDA. Cerca de 70% de los pacientes sudamericanos con histoplasmosis y SIDA presenta lesiones cutáneas o mucosas. En Argentina y Paraguay, la histoplasmosis es la micosis sistémica más frecuente en individuos con infección por el VIH.Presentamos el caso de una paciente con diagnóstico de histoplasmosis sistémica cuya única manifestación es la lesión cutánea, confirmado con la anatomía patológica y, fundamentalmente, con el cultivo, constituyendo una presentación clínica inusual.