Objetivo: Demonstrar um estudo de caso de Trombocitopenia Neonatal Aloimune, doença onde anticorpos maternos anti-HPA1a penetram a barreira placentária e destroem as plaquetas fetais que possuem o antígeno HPA1a de origem paterna. Detalhamentos de caso: Recém-nascido do sexo masculino, por parto cesáreo de emergência devido Doença Hipertensiva Específica da Gestação (DHEG), pré-termo de 34 semanas, descendente de mãe jovem, caucasiana, primeira gestação e sem comorbidades autoimunes/imunológicas, evoluindo com hipoglicemia, dessaturação com cianose central e alteração na radiografia de tórax, demonstrando infiltrações bilaterais, com necessidade de suporte ventilatório invasivo e internação em Unidade de Terapia Intensiva Neonatal, devido forte suspeita de sepse, entretanto os resultados de exames demonstraram apenas plaquetopenia persistente, que apresentou melhora após teste diagnóstico com imunoglobulina humana e corticoesteroides. Considerações finais: Apesar de ser uma condição rara e considerada gravissima, neste presente caso a equipe obteve êxito no manejo clínico, apesar das condições técnicas laboratoriais da cidade não permitirem a realização de exames genéticos apurados.