Subcutaneous fat necrosis associated with severe hypocalcaemia in a neonate

Abstract

Subcutaneous fat necrosis (SFN) of the newborn is an uncommon disorder of the adipose tissue, mostly affecting full-term or post-term newborns who experience perinatal distress. The lesions of SFN typically occur during the first six weeks of life; they are usually self-limited and no specific therapy is required. The disorder may be rarely complicated with hypercalcaemia. We present the case of a neonate with perinatal asphyxia who manifested SFN followed by hypocalcaemia instead of hypercalcaemia and a biochemical profile of pseudohypoparathyroidism four weeks after the eruption of skin lesions. The infant was treated with alfacalcidiol. Blood biochemistry was normalized within one week and serum parathyroid hormone levels declined to normal over the next two months. It is suggested that perinatal asphyxia was the common etiopathogenetic factor for the development of both SFN and pseudohypoparathyroidism.

Subcutaneous Fat Necrosis Associated with hypo/Hypercalcemia and Brachiall Plexopathy

“…Subkutan yağ nekrozu genellikle zamanında doğ-muş bebeklerde yaşamın ilk haftalarında görülen sırt, yanak, omuz, kalça ve uyluklarda, eritematöz-mor renkli subkutan plak ve nodüllerle karakterize adipöz dokunun inflamatuvar bir hastalığıdır (1)(2)(3)(4)(5) . Sıklığı ve etiyopatogenezi tam olarak bilinmemekle birlikte, annedeki diabet ve preeklampsi gibi plasental perfüz-yonu bozan anne kaynaklı nedenler ile asfiksi, doğum travması ve terapötik hipotermi ile birlikteliği sık olarak bildirilmektedir.…”

“…Subkutan yağ nekrozu olan hastalarda ender olarak hipokalsemi görülmekte, genellikle hiperkalsemi eşlik etmektedir (1,4,5,7) . Yapılan bir çalışmada, lezyonların başlangıcından 10 gün sonra görülen hipokalseminin etiyolojisinde psödohipoparatiroidizm olduğu gösterilmiştir (5) .…”

“…Yapılan bir çalışmada, lezyonların başlangıcından 10 gün sonra görülen hipokalseminin etiyolojisinde psödohipoparatiroidizm olduğu gösterilmiştir (5) . Perinatal asfiksinin parathormon reseptöründe veya sinyal ileti sisteminde fonksiyonel immatüriteyi arttırarak geçici psödohipoparatiroi-dizm ile sonuçlandığı düşünülmüştür (3,(5)(6)(7) . Hipokalseminin eşlik ettiği diğer olgu sunumlarında da asfiksi ile ilişkili olabileceği bildirilmiştir (5)(6)(7) .…”

“…Perinatal asfiksinin parathormon reseptöründe veya sinyal ileti sisteminde fonksiyonel immatüriteyi arttırarak geçici psödohipoparatiroi-dizm ile sonuçlandığı düşünülmüştür (3,(5)(6)(7) . Hipokalseminin eşlik ettiği diğer olgu sunumlarında da asfiksi ile ilişkili olabileceği bildirilmiştir (5)(6)(7) . Olgumuzda da yaşamın ilk günlerinde saptanan hipokalseminin perinatal asfiksi ve diyabetik anne bebeği olması nedeniyle geliştiği, sonrasında ortaya çıkan hiperkalseminin subkutan yağ nekrozuna ikincil geliştiği düşünüldü.…”

“…Başlangıçta eritematöz renkte plakların görülmesinden sonra zaman içerisinde son derece sert, hassas derialtı nodülleri ortaya çıkar. En ağır birliktelik hiperkalsemi ile olup, sıklıkla SYDN gelişiminden sonraki 6.-7. haftalarda gelişir (2)(3)(4)(5) . Burada asfiktik doğum öyküsü olan, hipotermi tedavisi uygulanan, hipokalsemi sonrasında hiperkalsemi ve nefrokalsinozis bulguları olan SYDN'lu zamanın-da doğan bir yenidoğan olgusu sunulmuştur.…”