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Se presenta el caso de un paciente varón de 38 años con antecedentes de enfermedad cerebrovascular isquémica recurrente sin etiología determinada y trombosis venosa en miembros inferiores. Debido a la diversidad etiológica del infarto cerebral en un adulto joven, se le hizo una serie de exámenes clínicos, con lo cual se obtuvo el diagnóstico de un síndrome antifosfolípido primario asociado a hiperhomocisteinemia. Orientado el diagnóstico, se le dio terapia con anticoagulantes y pulsos de corticoides; posterior a lo cual mejoró. El Síndrome Antifosfolípido forma parte del diagnóstico diferencial en mujeres jóvenes con infarto cerebral, de las cuales la mayoría se ha reportado casos en su forma secundaria, pero encontrarlo en forma primaria y más aún en un paciente varón es raro. Asimismo, el aumento de valores de homocisteína está relacionada con la gravedad del primer evento cerebrovascular, mas no con eventos recurrentes.