Pseudoaneurisma da artéria cística é uma causa rara de hemobilia, principalmente quando decorrente de causas inflamatórias e/ou infecciosas. Neste trabalho, relatamos o caso de um homem de 81 anos, com múltiplas comorbidades, sem histórico de cirurgias ou trauma abdominal, apresentando um quadro de colecistite aguda litiásica obstrutiva, que evoluiu com dor abdominal, icterícia e hemorragia digestiva alta, de origem no trato biliar, diagnosticado por endoscopia digestiva alta. A seguir foram realizadas angiotomografia de abdome e arteriografia, que revelaram um pseudoaneurisma da artéria cística, com fístula arteriobiliar, como causa da hemobilia. Foi realizada embolização arterial transcateter, com implantação de micromolas e, diante da impossibilidade de colecistectomia devido alto risco cirúrgico do paciente, optou-se por uma colangiopancreatografia retrógrada endoscópica para implantação de prótese de via biliar como medida paliativa.

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INTRODUÇÃO: A leucoencefalopatia com calcificações e cistos (LCC) é uma doença composta pela tríade de sinais neurorradiológicos de calcificações, leucoencefalopatia difusa e formação de múltiplos cistos parenquimatosos. CASO CLÍNICO: Masculino, 60 anos, iniciou quadro de hemiparesia braquiocrural à esquerda, marcha em pequenos passos e discreta dismetria no dimídio direito. A investigação complementar afastou causas infecciosa, tóxica, neoplásica ou metabólica e a Tomografia Computadorizada de Crânio e a Ressonância Magnética de Encéfalo evidenciaram calcificações, leucoencefalopatia e cistos. DISCUSSÃO: A LCC é portanto um diagnóstico de exclusão e foi considerada a principal hipótese diagnóstica para o caso. Dentre os diagnósticos diferenciais, destacam-se a Microangiopatia Cerebroretinal com Calcificação e Cistos Cerebrais (CRMCC) e a neurocisticercose. Identificou-se recentemente, que a mutação genética no gene SNORD118 é a responsável por causar a síndrome de Labrune, como também é conhecida. CONCLUSÃO: A LCC é uma doença rara e complexa, com sintomatologia ampla, que deve ser suspeitada pelo neurorradiologista diante da ausência de outras causas e imagens características.

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