Objetivo: Avaliar perfil e tendência temporal da taxa de mortalidade infantil (TMI) por malformação congênita (MC) em residentes da macrorregião de saúde oeste de Minas Gerais (MG). Métodos: Estudo de série temporal de 1996-2017, com informações de mortalidade e nascidos vivos de MG e macrorregião. Usaram-se dados secundários do Sistema de Informação de Mortalidade e Sistema de Informação de Nascidos Vivos. Realizou-se estatística descritiva para caracterizar perfil dos óbitos, testes estatísticos para comparar proporções e variações percentuais para analisar tendência. Resultados: Comparando-se a macrorregião com MG, observou-se diferença estatisticamente significativa nas características infantis cor da pele e idade neonatal precoce e nos fatores maternos baixa escolaridade e idade 30-39 anos. A TMI declinou em praticamente todo o período, porém a macrorregião apresentou mortalidade por MC superior a MG em 60% do período. Houve aumento dos óbitos por MC dos sistemas respiratório (2000-2005; 2012-2017); urinário (1996-1998; 2005-2010; 2015-2017); circulatório (1998-2000; 2005-2007); osteomuscular (1996-2017) e decrescente para nervoso (1996-2017). Conclusão: A mortalidade por MC é maior no período neonatal precoce e a macrorregião apresentou perfil da mortalidade por MC diferente de MG. Entender esse perfil ajuda no planejamento de ações em saúde atentando para prevenção, diagnóstico e construção de rede assistencial.

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