Objetivo: Relatar o caso de paciente jovem do sexo masculino com história de ulcerações orais recorrentes e graves, porém sem sintomas gastrointestinais. Detalhamentos de caso: Durante a investigação do caso após internação em hospital geral, foi diagnosticada doença de Crohn de intestino grosso, porém com manifestações orais importantes. Paciente com histórico de lesões ulceradas importantes e intermitentes em mucosa oral há quatro anos. Relatou aumento da frequência do surgimento das lesões no último ano, e há um mês da data de internação, iniciou quadro de odinofagia, hiporexia e perda ponderal de sete quilos. Ao exame do aparelho respiratório apresentou murmúrios vesiculares fisiologicamente distribuído.Colonoscopia resultou Cólon ascendente com deformidade no Ceco, ulcerações aftoides, hiperemia e distorção do aspecto no local Válvula Ileocecal deformada com lesões aftoides e edema, que impossibilitou a passagem do aparelho para o íleo terminal. Considerações finais: O caso tem relevância por se tratar de apresentação incomum dessa doença inflamatória intestinal, sendo realizada também revisão bibliográfica sobre o assunto que demonstrou haver poucos relatos no mundo semelhantes. Sugere-se que o profissional de saúde deve estar atento também a essa forma de manifestação da doença de Crohn.