IntroduçãoA criptococose é uma infecção fúngica sistêmica que pode acometer vários órgãos, como pulmões, sistema nervoso central (SNC) e ossos. A apresentação clínica mais comum é meningite, mas acometimento ósseo tem sido relatado em 5% a 10% dos casos como parte de infecção sistêmica. O envolvimento ósseo isolado com Cryptococcus neoformans é extremamente raro. A incidência é mais comum em pacientes imunocomprometidos. Relatamos o caso de uma paciente com mieloma múltiplo que apresentou osteomielite isolada por C. neoformans, recebeu tratamento com fluconazol por 12 meses, com resolução completa do quadro. No paciente imunocomprometido, como no mieloma múltiplo, é importante considerar infecções fúngicas no diagnóstico diferencial de lesões osteolíticas ou osteogênicas. Enquanto dados radiológicos podem ajudar no diagnóstico, o acompanhamento com Raio-X não é muito útil pois a resolução ocorre lentamente.