Objetivo: Avaliar o uso dos anti-inflamatórios não esteroidais (AINEs) na prevalência de malformações congênitas (MC) estruturais. Métodos: Estudo do tipo caso-controle, realizado em um hospital público referência em medicina fetal. Foi aplicado um questionário para avaliar os fatores sociodemográficos e obstétricos. A avaliação da morfologia fetal foi realizada através da avaliação ultrassonográfica. Resultados: Das 282 gestantes avaliadas, 28,72% (81/282) relataram uso de anti-inflamatórios durante a gravidez, sendo 75,1% (n = 60) do grupo caso e 25,9% (n = 21) do grupo controle. Entre os anti-inflamatórios, os mais utilizados foram nimesulida (17,38%; n = 49), diclofenaco (10,99%; n = 31) e ibuprofeno (3,19%; n = 9). O uso de AINEs em geral e específico (nimesulida, diclofenaco, ibuprofeno) não apresentou diferença entre os grupos. No entanto, foi observado o maior uso de ibuprofeno no grupo caso (4,46%; n = 9) vs controle (0%; n = 0) com OR = 7,904, p = 0,05. O uso de AINEs foi maior em gestantes que apresentavam fetos com MC da face (55,6%), parede abdominal (38,10%) e do sistema nervoso central (SNC) (30,30%). Conclusão: Embora não tenham sido observadas diferenças entre os grupos, o uso de AINES foi considerável em pacientes que tiveram feto com malformações fetais da face, parede abdominal e SNC. Devido à alta frequência de algumas malformações, especialmente as da face, deve-se ter o cuidado com a indicação e principalmente com a automedicação dessa classe medicamentosa durante a gravidez.