La leishmaniasis es una enfermedad parasitaria generalizada transmitida por vectores causada por varias especies de protozoos intracelulares obligados del género Leishmania y transmitida por picaduras de moscas infectadas. Aproximadamente 23 especies de leishmaniasis causan una de las tres formas clínicas de la enfermedad: leishmaniasis cutánea, mucosa y visceral. La enfermedad es endémica en 98 países con aproximadamente 2 millones de casos nuevos por año lo que pone en riesgo a más de 350 millones de personas. Es una enfermedad importante con una amplia gama de manifestaciones clínicas y un problema de salud pública en muchas partes del mundo. Se presenta en diferentes formas clínicas dependiendo de la especie de Leishmania involucrada y de factores relacionados con el huésped. Los tipos clínicos habituales no provocan dificultades diagnósticas. La presentación anormal a veces conduce a dificultades de diagnóstico y retrasos en el tratamiento. Además de las manifestaciones clínicas clásicas, en los últimos años se han descrito algunos signos raros y atípicos de la enfermedad. Se reporta una paciente femenina de 28 años con lesión ulcerosa costrosa localizada en labio superior, con evolución de aproximadamente 1 mes.