Inverted Schneiderian papilloma (ISP) is a neoplasm of epithelial lining origin which arises in the respiratory mucosa that lines the nasal cavity and paranasal sinuses. The inverted Schneiderian papilloma frequently appears as a unilateral lesion in the nasal septum and extends secondarily to the nasal and paranasal sinuses. This paper reports an unusual case of this pathology with involvement of the oral cavity in a 61-year-old white man. Clinical evaluation revealed a vegetating mass in the alveolar ridge of the right maxilla that had been present for approximately 4 months. After radiographic evaluation, involvement of the maxillary sinus was detected. Microscopic evaluation, in situ hybridization and immunohistochemical analysis of the specimen led to a diagnosis of ISP moderate dysplasia associated with HPV infection. Keywords: Immunohistochemistry; In Situ Hybridization; Papilloma, inverted; Pathology, oral Resumo: O papiloma invertido schneideriano é uma neoplasia de origem no epitélio de revestimento que surge da mucosa respiratória revestindo a cavidade nasal e os seios paranasais. Frequentemente, surge como uma lesão unilateral no septo nasal e estende-se secundariamente para o nariz e os seios paranasais. Este trabalho relata um caso incomum desta patologia, com o envolvimento da cavidade oral em um homem branco, de 61 anos de idade, cuja avaliação clínica revelou uma massa vegetante no rebordo alveolar direito da maxila, com duração de aproximadamente 4 meses. Após avaliação radiográfica, constatouse o envolvimento do seio maxilar. A análise microscópica, hibridização in situ e análise imunoistoquímica da peça cirúrgica levaram a um diagnóstico de displasia moderada em PIS associado à infecção por HPV.