Caracterizar a magnitude das internações hospitalares e custos por doenças tropicais negligenciadas, suas tendências temporais e padrões espaciais no Piauí, Nordeste do Brasil, 2001-2018. Estudo ecológico misto, com cálculo de risco relativo (RR) e análise de tendência temporal por regressão de Poisson, pontos de inflexão, utilizando-se dados de Autorizações de Internações Hospitalares por doenças tropicais negligenciadas via Sistema de Informações Hospitalares do Sistema Único de Saúde (SIH/SUS). Verificaram-se 49.832 internações hospitalares por doenças tropicais negligenciadas (taxa: 86,70/100 mil habitantes; IC95%: 83,47; 89,93) no período, principalmente dengue (78,2%), leishmanioses (8,6%) e hanseníase (6,4%). O custo total foi de R$ 34.481.815,43, sendo 42,8% de média complexidade. Maiores riscos de hospitalizações ocorreram em: pessoas ≥ 60 anos (RR = 1,8; IC95%:1,5; 2,2), etnia/cor parda (RR = 1,7; IC95%: 1,1; 2,4), residentes em municípios de média vulnerabilidade social (RR = 1,5; IC95%: 1,3; 1,6) e porte populacional (RR = 1,6; IC95%: 1,4; 1,9). A tendência temporal foi de redução nas taxas de internações hospitalares por doenças tropicais negligenciadas, 2003-2018 (variação percentual anual - APC: -10,3; IC95%: -14,7; -5,6). O padrão espacial apresentou aglomerados com maiores taxas de internações hospitalares nos municípios limítrofes ao sul da macrorregião Meio-norte, norte do Semiárido e sul dos Cerrados. O Piauí persiste com elevadas taxas de hospitalizações e custos por doenças tropicais negligenciadas. Apesar da redução nas tendências temporais, o conhecimento de sua carga, seus grupos populacionais e municípios de maior risco e vulnerabilidade reforçam a importância do monitoramento e fortalecimento das ações de controle para manutenção na redução da carga e custos de internações hospitalares por doenças tropicais negligenciadas no estado.